ADENOMA PLEOMÓRFICO RELATO DE CASO PLEOMORPHIC ADENOMA CASE REPORT

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1 622 ADENOMA PLEOMÓRFICO RELATO DE CASO PLEOMORPHIC ADENOMA CASE REPORT Sanyra Lopes DIAS * Bruno Botto da SILVEIRA ** Maysa Nogueira Ferreira de BARROS *** Flávia Caló de Aquino XAVIER **** Rivany Ribeiro da Silva LIMA ***** José Rodrigo Mega ROCHA ****** * Mestranda de Órgãos e Sistemas do Instituto de Ciências da Saúde da UFBA. ** Residente de Cirurgia e Traumatologia Bucomaxilofacial pela OSID/UFBA. Mestre em Odontologia pela UFBA. Residente de Cirurgia e Traumatologia Bucomaxilofacial pela OSID/UFBA *** Residente de Cirurgia e Traumatologia Bucomaxilofacial pela OSID/UFBA. **** Doutorando em Odontologia - Patologia Bucal pela Universidade de SP. Professor Adjunto da Universidade Federal da Bahia. ***** Especialização em Saúde Coletiva pela Universidade Federal da Bahia. Cirurgiã Dentista da Fundação Estatal Saúde da Família. ****** Mestre em Cirurgia e Traumatologia Bucomaxilofacial pela PUCRS. Doutor em Odontologia pela UFBA e UFPB.

2 623 RESUMO O adenoma pleomórfico é uma das neoplasias mais comuns entre os tumores das glândulas salivares maiores e menores. Constitui aproximadamente 90% de todas as lesões benignas das glândulas salivares e, a parótida é a mais acometida. A junção entre o palato duro e mole é o sítio de predileção mais comum, quando as glândulas salivares menores são atingidas. O diagnóstico é complexo devido à grande variedade microscópica e comportamento biológico deste tumor, sendo imprescindível a realização do estudo microscópico. O tratamento de escolha é sua excisão completa. Para as lesões localizadas no lobo superficial da parótida é recomendada a parotidectomia superficial com a identificação e preservação do nervo facial. As lesões do palato ou gengiva por vezes podem exigir margem de segurança, sendo geralmente excisadas abaixo do periósteo, incluindo a mucosa sobrejacente. Com sua exérese adequada, o prognóstico é excelente. O presente trabalho tem como objetivo relatar caso de adenoma pleomórfico de glândula salivar menor no palato duro, além de descrever os aspectos mais importantes desta patologia. ABSTRACT Pleomorphic adenoma is one of the most common neoplasm among tumors of the major and minor salivary glands. Constitute approximately 90% of all benign salivary gland tumors and the parotid is the most affected one. The junction between the hard and soft palate is the most common site of predilection, when the minor salivary glands are affected. Diagnosis is complex because of the wide variety of histological and biological behavior, being the microscopically study indispensable. The treatment is your excision. The parotidectomy with identification and preservation of the facial nerve is recommended for lesions located in the superficial lobe of the parotid. Lesions on gingiva and palate can sometimes require safety including the periosteum and the overlying mucosa. Providing an appropriate surgical resection, the prognosis is excellent. This paper aims to report a case of pleomorphic adenoma of minor salivary gland in the hard palate, and describes the most important aspects of this pathology. Unitermos: Adenoma pleomórfico; Glândulas salivares; Tumores. Uniterms: Adenoma pleomorphic; Salivary glands; Tumors. INTRODUÇÃO As glândulas salivares têm a maior diversidade de características morfológicas entre suas células dentre todos os tecidos do corpo humano, compreendendo por este motivo, o mais heterogêneo grupo de tumores do ponto de vista microscópico (PÉREZ; YORIS; MOLINA et al., 2007). Neste contexto, o adenoma pleomórfico é uma neoplasia benigna de glândula salivar, derivada de uma mistura de elementos ductais e mioepiteliais (NEVILLE; DAMM; ALLEN et al., 2004). É a mais comum das

3 624 neoplasias benignas das glândulas salivares (BOROS; BORDINI JUNIOR; BOROS et al., 2004; NEVILLE; DAMM; ALLEN et al., 2004 e MARZOLA, 2008). Seu desenvolvimento pode ocorrer em qualquer idade e, sua maior incidência em indivíduos da terceira à sexta década de vida com predominância para o gênero feminino (NEVILLE; DAMM; ALLEN et al., 2004). Seu diagnóstico é clínico, confirmando-se através do exame microscópico (TIAGO; CASTRO; RICARDO et al., 2003), fazendo-se necessária a presença de dois tipos celulares, um de células epiteliais e mioepiteliais e, outro de um estroma com características fibroides, mixóides, condróide, vascular ou mixocondróide (FELIX; TONON; SADDY et al., 2000). Ocorrem com frequência de 75% a 85% no lobo superficial da glândula parótida, 8% na submandibular e, 7% a 15% nas glândulas salivares menores (BOROS; BORDINI JUNIOR; BOROS et al., 2004). Nestas glândulas salivares menores, 60% dos tumores ocorrem no palato (SILVA; GUIMARÃES; FERRARO-BEZERRA et al., 2007). São de localização intraoral, sendo raros na mucosa nasal, onde pode ser decorrentes de vestígios embrionários de tecido salivar (FELIX; TONON; SADDY et al., 2000; ROCHA; CAMPAGNOLO; MACEDO et al., 2004 e MARZOLA, 2008). Quando ocorrem no palato quase sempre se localizam na sua porção póstero-lateral, sem sintomatologia dolorosa e de crescimento lento (BOROS; BORDINI JUNIOR; BOROS et al., 2004; NEVILLE; DAMM; ALLEN et al., 2004 e UTUMI; BERNABÉ; ZAMBON et al., 2009). Na fase inicial, apresenta-se como nódulo séssil, consistente à palpação, relativamente fixo em decorrência das condições anatômicas próprias da região (SHAFER; HINE; LEVY, 1987). A primeira manifestação clínica do adenoma pleomórfico no palato é uma massa dolorosa. Quando se localiza na parte posterior do palato, disartria e disfagia podem suceder (SAKAKI; SATOH; KOBAYASHI et al., 2008). Caso ocorra trauma local pode haver formação de ulceração secundária (SILVA; GUIMARÃES; FERRARO-BEZERRA et al., 2007). Quando ocorre no palato mole, pode ocasionar distúrbios funcionais, como desconforto durante o processo de deglutição do paciente (UTUMI; BERNABÉ; ZAMBON et al., 2009). O adenoma pleomórfico é um tumor encapsulado e bem circunscrito, podendo sua cápsula estar incompleta ou apresentar infiltrações por invasão de células tumorais (NEVILLE; DAMM; ALLEN et al., 2004). O diagnóstico microscópico é essencial para o planejamento do tratamento definitivo (MOUBAYED; ALSAAB; DANIEL, 2010). O tratamento indicado é sua excisão com pequena margem de segurança, removendo-se toda lesão incluindo sua mucosa de recobrimento, com o objetivo de evitar recidivas (SILVA; GUIMARÃES; FERRARO-BEZERRA et al., 2007; MARZOLA, 2008 e UTUMI; BERNABÉ; ZAMBON et al., 2009). As recidivas aumentam a probabilidade de transformação maligna e, sua enucleação não se enquadra como forma de tratamento por não permitir a ressecção cirúrgica da lesão por completo (ERDEM; ÇANKAYA; GÜVEN et al., 2011). Caso sua ressecção total não seja possível, tratamento radioterápico coadjuvante deve ser implementado para controle local da lesão (DEBNATH; SAIKIA; DEBNATH, 2010).

4 625 Quando não é devidamente diagnosticado e tratado, o adenoma pleomórfico pode transformar-se em um carcinoma ex-adenoma pleomórfico, uma lesão agressiva e maligna. A maioria das transformações malignas ocorre quando o adenoma pleomórfico acomete a glândula parótida e, muito raramente nas lesões em glândulas salivares menores (CHEN; LEE; CHIN et al., 2010). Assim, o objetivo do presente trabalho é relatar um caso clinico de adenoma pleomórfico localizado na região do palato, tratado por excisão cirúrgica. RELATO DE CASO Paciente aos 18 anos de idade, gênero masculino, foi encaminhado ao ambulatório de Cirurgia Bucomaxilofacial da Faculdade de Odontologia da Universidade Federal da Bahia, relatando discreto aumento volumétrico na região posterior de palato duro, com evolução de aproximadamente 06 meses. Ao exame extrabucal não foram observadas alterações na face. Ao exame intrabucal foi notado aumento volumétrico na região posterior do palato duro, lado esquerdo, único, fixo, circunscrito, endurecido à palpação, com mucosa integra de coloração normal, indolor, medindo 30 mm em seu maior diâmetro, apresentando características de lesão nodular, com base séssil (Fig. 1). Fig. 1 Aspecto da lesão na região posterior do palato duro. Ao exame radiográfico panorâmico não foi observada nenhuma imagem digna de nota na região da lesão, notando-se apenas algumas unidades dentarias com lesão cariosa (1.7, 3.6 e 4.6). Na imagem tomográfica com janela para tecidos moles, constatou-se lesão bem delimitada, circunscrita na maxila esquerda, sem osteólise ou reabsorção no osso palatino (Figs. 2 e 3).

5 626 Fig. 2 Tomografia Computadorizada e (janela tecido mole). Fig. 3 Radiografia Panorâmica. Foi realizada biópsia incisional, cujo exame microscópico teve como laudo o adenoma pleomórfico. Posteriormente, a paciente foi submetida a um procedimento cirúrgico, sob anestesia geral, para excisão completa da lesão, através de uma incisão palatina que se estendeu de molares direitos a pré-molares esquerdos, com subsequente divulsão mucoperiosteal. No período trans-operatório, notou-se lesão encapsulada, bem circunscrita e, sem sinais de osteólise superficial no palato (Fig. 4).

6 627 Fig. 4 Peça cirúrgica, lesão encapsulada, bem circunscrita. O exame microscópico evidenciou-se lesão nodular delimitada e pseudoencapsulada, caracterizada por proliferação de células epiteliais e mioepiteliais plasmocitóides e elementos ductais com duplas de células, metaplasia escamosa e áreas de cistificação, com diagnóstico conclusivo de adenoma pleomórfico de glândulas salivares menores (UFBA 138/11) (Fig. 5). Fig. 5 Exame microscópico. O paciente evoluiu satisfatoriamente bem no período pósoperatório e, após vinte dias, pôde-se constatar, clinicamente, a cicatrização completa da área cirúrgica. Encontra-se agora em acompanhamento clínico há doze meses, não sendo observada recidiva da lesão (Figs. 6 e 7).

7 628 Fig. 6 Aspecto clínico de 12 meses pós-cirúrgico. Fig. 7 Rx panorâmico com 12 meses de pós-cirúrgico. DISCUSSÃO O adenoma pleomórfico de glândulas salivares é incomum e correspondem apenas 3% de todos os tumores da cabeça e pescoço (BOROS; BORDINI JUNIOR; BOROS et al., 2004; MARZOLA, 2008 e MERCADO; MERCADO; FERNÁNDEZ et al., 2011). Há uma discordância na literatura quanto ao gênero mais afetado pelo adenoma pleomórfico (MERCADO; MERCADO; FERNÁNDEZ et al., 2011), pois alguns autores afirmam que há a predileção pelo gênero feminino (BOROS; BORDINI JUNIOR; BOROS et al., 2004; LIMA; SOARES; AMORIM et al., 2005 e PRADO; TAVEIRA, 2006) e, outros afirmam que não há diferença entre os gêneros. Neste trabalho houve certa concordância com esse aspecto pois a paciente era do gênero feminino. O pleomorfismo é a principal característica microscópica destas lesões (BOROS; BORDINI JUNIOR; BOROS et al., 2004) e, por outro lado, as células individuais raramente são verdadeiramente pleomórficas (TEIXEIRA; CORNÉLIO; GRILLO et al., 2007). Dependendo da localização

8 629 estes neoplasmas podem ter maior ou menor potencial de malignização (BOROS; BORDINI JUNIOR; BOROS et al., 2004). Neste trabalho observou-se na biópsia realizada a proliferação de células epiteliais e mioepiteliais caracterizando o pleomorfismo e, condizendo com o descrito na literatura, não sendo observadas essas mesmas características nas células individualmente. O palato é a região mais comumente acometida, seguida do lábio superior e mucosa jugal (TEIXEIRA; CORNÉLIO; GRILLO et al., 2007 e MARZOLA, 2008). O diagnóstico diferencial das lesões encontradas no palato inclui as neoplasias malignas de glândulas salivares menores, como o carcinoma mucoepidermóide, adenocarcinoma polimorfo de baixo grau, além do carcinoma adenóide cístico (UTUMI; BERNABÉ; ZAMBON et al., 2009). No presente trabalho constatou-se que a lesão era benigna, em conformidade com a literatura, mostrando que os adenomas em glândulas salivares menores muito raramente sofrem malignização. A heterogeneidade de características dos adenomas pleomórficos, por outro lado, dificulta e causa confusão, principalmente em biópsias menores (TEIXEIRA; CORNÉLIO; GRILLO et al., 2007). Aqui, neste relato de caso clínico-cirúrgico tomou-se o cuidado de coletar fragmentos em regiões diferentes da mesma lesão, na esperança de minimizar equívocos. Outra dificuldade é não se poderem estabelecer limites de tais lesões pelo exame clínico, tornando necessária a realização de exames de imagem como a ressonância magnética e a tomografia computadorizada (RIBEIRO-ROTTA; CRUZ; PAIVA et al., 2003 e MARZOLA, 2008). A tomografia computadorizada é superior à ressonância nuclear magnética na avaliação da erosão e perfuração óssea palatal, ou ainda o envolvimento da cavidade nasal ou seio maxilar. A ressonância nuclear magnética permite melhor definição vertical e inferior das dimensões do tumor e, de maneira mais apurada, indica o nível de encapsulação do tumor (MOUBAYED, ALSAAB; DANIEL, 2010). Por outro lado, nem a tomografia computadorizada nem a cintilografia são úteis para decidir se a lesão é maligna ou benigna (SAKAKI; SATOH; KOBAYASHI et al., 2008). Qualquer atraso no diagnóstico aumenta o potencial de malignização, mostrando a importância de um diagnóstico correto e em tempo hábil (MERCADO; MERCADO; FERNÁNDEZ et al., 2011). Aqui neste trabalho foram solicitados exames complementares para o estabelecimento dos limites da lesão. A radiografia panorâmica determinou que a lesão não invadia o tecido ósseo e, a tomografia computadorizada determinou a extensão exata da lesão. Além disso, a ruptura da cápsula do tumor aumenta o risco de recorrência, demonstrando a importância de uma técnica de dissecção meticulosa (DHANUTAI; SAPPAYATOSOK; KONGIN, 2009), apesar de o adenoma pleomórfico ser considerado indolor (BOROS; BORDINI JUNIOR; BOROS et al., 2004; NEVILLE; DAMM; ALLEN, 2004; MARZOLA, 2008 e UTUMI; BERNABÉ; ZAMBON et al., 2009). A sintomatologia dolorosa foi encontrada como uma segunda queixa principal entre os portadores desta neoplasia (NEVES; LIMA; SOBRAL, 2007). Entretanto, no presente trabalho o paciente não relatou sintomatologia dolorosa, devendo ser

9 630 diferenciada do desconforto durante a alimentação em virtude do tamanho da lesão. A lesão em si não provocava sintomatologia dolorosa espontânea, porém qualquer tecido vital apresenta reação à possíveis estímulos álgicos durante a mastigação. A literatura foi unânime quanto à grande variedade morfológica dos adenomas pleomórficos e, também, quanto à maior incidência em relação aos demais tumores benignos de glândulas salivares. Houve concordância também a respeito da maior ocorrência no palato, quando este tipo de tumor acomete as glândulas salivares menores e a predileção pela parótida, quando acometem as glândulas salivares maiores. No caso clínico, apresentado, o adenoma acometeu as glândulas salivares menores tendo uma progressão benigna. O acompanhamento em longo prazo é necessário pelo grande risco de recorrência, mesmo anos após a excisão inicial (MARZOLA, 2008 e MOUBAYED; ALSAAB; DANIEL, 2010). Além disso, ressecção cirúrgica de tais lesões muitas vezes acarreta maxilectomias, onde a reabilitação protética imediata é de suma importância, por permitir ganhos em qualidade de vida, além de ganhos funcionais do sistema estomatognático do paciente (GOIATO; TAMAE; SILVA et al., 2011). No presente caso clínico, baseado nos exames complementares, optou-se por realizar a enucleação total da lesão, minimizando as possíveis chances de recidiva. O paciente foi acompanhando durante o período de doze meses sem recorrência, porém tal acompanhamento foi mantido após este período no intuito de identificar precocemente possiveis recidivas. CONSIDERAÇÕES FINAIS O presente relato de caso possibilita ressaltar a importância de minuciosa anamnese e correto diagnóstico para a rápida elucidação da presença de um adenoma pleomórfico. Além disso, observa-se a importância do exame microscópico e adequado tratamento para a reabilitação e proservação da saúde dos pacientes. REFERÊNCIAS * BOROS, L. F.; BORDINI JUNIOR, J.; BOROS, L. F. et al., Adenoma pleomórfico de glândula salivar menor do palato. Odont. Clín. Científ., Recife, PE, v. 3, n. 1, p , jan.,/abr., CHEN, H.; LEE, L.; CHIN, S. et al., Carcinoma ex pleomorphic adenoma of soft palate with cavernous sinus invasion. World J. Surg. Oncology, Taiwan, v. 8, n. 24, p. 1-4, jan., DEBNATH, S. C.; SAIKIA, A. K.; DEBNATH, A. Pleomorphic adenoma of the palate. J. Maxillofac. Oral Surg., Indrapur, v. 9, n. 4, p , set.,/dez., DHANUTAI, K.; SAPPAYATOSOK, K.; KONGIN, K. Pleomorphic adenoma of the palate in a child: A case report. Med. oral Patol. oral Cir. Bucal., Bangkok, v. 14, n. 2, p. 73-5, fev., * De acordo com as normas da ABNT, modificadas pela Revista de Odontologia da ATO.

10 631 ERDEM, M. A.; ÇANKAYA, A. B.; GÜVEN, G. et al., Pleomorphic adenoma of the palate. J. Craniofac. Surg., Filadélfia, v. 22, n. 3, p , mai., FELIX, J. A. P.; TONON, S.; SADDY, J. C. et al., Adenoma pleomórfico de septo nasal: Relato de caso e revisão da literatura. Rev. brasil. Otorrinolaringol., São Paulo, SP, v. 6, n. 4, p , jul.,/ago., GOIATO, M. C.; TAMAE, A. C.; SILVA, P.I. S. et al., Oral rehabilitation after surgical removal of pleomorphic adenoma. J. Craniofac. Surg., Filadélfia, v. 22, n. 6, p , nov., LIMA, S. S.; SOARES, A. F.; AMORIM, R. F. B. de et al., Perfil epidemiológico das neoplasias de glândulas salivares: análise de 245 casos. Rev. bras. Otorrinolaringol., São Paulo, SP, v. 71, n. 3, p , mai.,/jun., MARZOLA, C. Fundamentos de cirurgia buco maxilo facial. São Paulo: Ed. BigForms, 2008, 6vs. MERCADO, J.; MERCADO, V.; FERNÁNDEZ, I. et al., Adenoma pleomorfo del septum nasal, dos casos clínicos y revisión del tema. Rev. Otorrinolaringol. Cir. Cabeza Cuello, Vina del Mar, v. 71, n. 1,p , mar., MOUBAYED, S. P.; ALSAAB, F.; DANIEL, S. J. Rapidly progressing palatal pleomorphic adenoma in a adolescent. Internat. J. Pediat. Otorhinolaryngol., Extra, Montreal, v. 5, n. 1, p , Agosto NEVES, J. C. das; LIMA, M. do C. A.; SOBRAL, A. P. V. Estudo clínicopatológico de 106 adenomas pleomórficos de glândula salivar maior. J. bras. Patol. Med. Lab., Rio de Janeiro, RJ, v. 43, n. 5, p , out., NEVILLE, B. W.; DAMM, D. D.; ALLEN, C. M. et al., Patologia Oral e maxillofacial. 2ª Ed. Rio de Janeiro, RJ: Ed. Guanabara/Koogan, PÉREZ, L.; YORIS, O.; MOLINA, C. et al., Adenoma pleomórfico benigno contralateral em glândulas parótida y submandibular Reporte de um caso. Acta Odontol. Venezolana, Caracas, v. 45, n. 1, p. 1-6, nov., PRADO, R. F. do; TAVEIRA, L. A. de A. Adenoma pleomorfico e carcinoma ex-adenoma pleomorfo: Uma revisão clínica e morfológica. Cienc. Odontol. bras, São José dos Campos, SP, v. 9, n. 4, p , out.,/dez., RIBEIRO-ROTTA, R. F.; CRUZ, M. L.; PAIVA, R. R. et al., O papel da ressonância magnética no diagnóstico do adenoma pleomórfico: Revisão da literatura e relato de casos. Rev. bras. Otorrinolaringol., São Paulo, SP, v. 69, n. 5, p , set.,/out., ROCHA, M. P.; CAMPAGNOLO, A. M.; MACEDO, V. S. et al., Adenoma pleomórfico de septo nasal: relato de caso. Rev. bras. Otorrinolaringol., São Paulo, SP, v. 70, n. 3, p , mai.,/jun., SAKAKI, H.; SATOH, H.; KOBAYASHI, W. et al., Pleomorphic adenoma of the palate detected by positron emission tomography/computed tomography screening. Asian J. oral Maxillofac. Surg., Hirosaki, v. 20, n. 2, p , jun., SHAFER, W. G.; HINE, M. K.; LEVY, B. M. Tratado de patologia bucal. 4ª Ed. Rio de Janeiro: Ed. Guanabara Koogan, SILVA, D. N.; GUIMARÃES, K. B.; FERRARO-BEZERRA, M. et al., Enucleação de adenoma pleomórfico: considerações terapêuticas e relato de

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