Leiomioma oral: relato de caso e revisão da literatura

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1 Leiomioma oral: relato de caso e revisão da literatura Cyntia Helena Pereira de Carvalho, Bruna Rafaela Santana de Oliveira, George João Ferreira do Nascimento, Pedro Paulo de Andrade Santos e Antônio de Lisboa Lopes Costa DOI / v52n1a298p28 RESUMO Introdução. Os leiomiomas são neoplasias benignas provenientes da proliferação das células da musculatura lisa, com possibilidade de ocorrer em qualquer região do corpo. São incomuns na cavidade oral. Objetivo. O presente trabalho objetiva relatar um caso clínico de leiomioma oral. Descrição do Caso. Mulher de 44 anos de idade, leucodérmica. Compareceu ao consultório odontológico com queixa de discreta tumefação no lado direito do lábio inferior. Ao exame intraoral, verificou-se lesão submucosa do lábio em referência com aproximadamente dois centímetros de diâmetro, bem delimitada, assintomática, consistente à palpação e de cor semelhante à dos tecidos circunjacentes. Realizou-se a biópsia excisional, e o exame histopatológico e imuno-histoquímico (desmina, HHF-35 e ɑ-sma) da peça revelou leiomioma oral. Conclusão. Há poucos especialistas em Saúde da Família, sendo necessário melhorar os programas de educação médica continuada para médicos da atenção básica e assim aumentar o número de diagnósticos e de referenciamentos de pacientes com nefropatia. O aumento do número de ambulatórios em nefrologia também se faz necessário. Comentário. O estudo de lesões de ocorrência incomum e o relato de novos casos são necessários, pois permitem reunir dados que levam ao conhecimento do comportamento biológico e prognóstico dessas lesões. Palavras-chave. Leiomioma; cavidade oral; neoplasia oral; imuno-histoquímica ABSTRACT Oral leiomyoma: a case report and literature review Introduction. Leiomyomas are benign neoplasms arising from the proliferation of smooth muscle cells that Cyntia Helena Pereira de Carvalho. Professora, doutora em Patologia Oral, curso de Odontologia, Universidade Federal de Campina Grande, Patos-PB, Brasil. Bruna Rafaela Santana de Oliveira. Graduanda, curso de Odontologia, Universidade Federal de Campina Grande, Patos-PB, Brasil George João Ferreira do Nascimento. Professor, doutor em Patologia Oral, curso de Odontologia, Universidade Federal de Campina Grande, Patos-PB, Brasil Pedro Paulo de Andrade Santos. Professor, doutor, Departamento de Morfologia, Programa de Pós-Graduação em Patologia Oral, Universidade Federal do Rio Grande do Norte, Natal-RN, Brasil Antônio de Lisboa Lopes Costa. Professor, doutor, Programa de Pós-Graduação em Patologia Oral, Universidade Federal do Rio Grande do Norte, Natal-RN, Brasil Correspondência: Prof.a Dr.a Cyntia Helena Pereira de Carvalho Universidade Federal de Campina Grande, Centro de Saúde e Tecnologia Rural CSTR Unidade Acadêmica de Ciências Biológicas UACB Os autores declaram inexistência de conflitos de interesses. Avenida Universitária s/n, Bairro Santa Cecília, caixa postal 61, Patos-PB, CEP , telefone Internet: cyntia_helena@yahoo.com.br 28 Brasília Med 2015;52(1):28-32

2 may affect the body anywhere, but their occurrence in mouth is rare. Objective. This study reports a clinical case of oral leiomyoma. Case report. A. T44-years-old leucodermic woman presented a swelling on the right side of the lower lip. Intraoral examination revealed a well-defined submucosal lesion of about 2 cm in diameter, asymptomatic, with firm consistency to palpation and with similar color to the labial mucosa. After excisional biopsy, the specimen underwent histopathological examination and immunohistochemistry analysis for desmin, HHF-35 and ạ-sma. Diagnosis was oral leiomyoma. Comment. Studies and case reports of rare tumors may help to improve our knowledge of their biological behavior and prognosis. Key Words. Leiomyoma; oral cavity; oral neoplasm; immunohistochemistry. INTRODUÇÃO Leiomioma é um tumor benigno de origem mesenquimal, que se desenvolve com proliferação de células da musculatura lisa. Pode acometer qualquer local que tenha célula muscular lisa. É especialmente mais comum em útero, trato gastrointestinal e pele. 1 De acordo com a Organização Mundial da Saúde (OMS), os leiomiomas podem ser classificados em angiomiomas ou leiomioma vasculares e leiomiomas de tecidos moles profundos. Os leiomiomas vasculares podem ainda apresentar três subtipos de acordo com o padrão histopatológico dominante, ou seja, leiomioma sólido, venoso ou cavernoso. 2 Esses neoplasmas são raramente encontrados na cavidade oral. Representam 0,016% a 0,064% de todos os leiomiomas relatados. 3,4 Os leiomiomas de cavidade oral se apresentam como lesões de evolução lenta em submucosa, são predominantemente assintomáticos e, geralmente, acometem lábio, língua e palato duro. Outras localizações menos frequentes são assoalho, gengiva e região retromolar. 5 Devido à apresentação clínica inespecífica do leiomioma oral, seu diagnóstico é feito após análise histopatológica, que pode ser auxiliada por estudo imuno-histoquímico que demonstre imunorreatividade positiva, sugestiva de ter origem em músculo liso. 6 A terapêutica adotada é a remoção cirúrgica conservadora, que tem se mostrado eficaz, com baixíssimos índices de recorrência. De maneira geral, lesões benignas ou com potencial de malignidade devem ser sempre minuciosamente analisadas, e uma rápida avaliação diagnóstica pode significar sucesso no tratamento. 7 Este trabalho teve como objetivo relatar um caso de leiomioma oral e apresentar uma revisão da literatura acerca dessa neoplasia rara. CASO CLÍNICO Mulher de 44 anos de idade, leucodérmica, compareceu ao ambulatório odontológico e queixou-se de um aumento de volume no lábio inferior com cerca de dezoito meses de evolução. Ao exame clínico, verificou-se que a paciente era saudável, sem outras referências dignas de nota. Ao exame extraoral, observou-se discreta tumefação indolor no lábio inferior. Ao exame intraoral, a lesão tinha aspecto de nódulo único submucoso, ligeiramente ovalado, séssil, bem delimitado, normocrômico, com aproximadamente dois centímetros de extensão, consistência firme e flutuante à palpação, o que levou à hipótese de diagnóstico de mucocele (figura 1). Figura 1. Visão intraoral de mucosa labial, que mostra a lesão submucosa 29 Brasília Med 2015;52(1):28-32

3 ARTIGO ORIGINAL Diante dos achados descritos, optou-se pela realização de biópsia excisional. Durante a execução do procedimento, foi possível observar uma lesão com limites precisos que facilmente foi separada dos tecidos circunjacentes (figura 2A). Ao exame macroscópico, o espécime media 1,8 por 1,5 por 1 cm (figura 2B). Figura 2. (A) Aspecto da lesão no período transcirúrgico, que mostra a separação da lesão e os limites precisos após divulsão tecidual. (B) Aspecto macroscópico da lesão Microscopicamente observou-se uma lesão encapsulada, com massa sólida composta de muitas células fusiformes, organizadas em feixes com núcleos alongados de extremidades rombas, palidamente coradas e sem atipia celular. O estroma era escasso, com vasos sanguíneos dispersos e focos de calcificações distróficas (figura 3A). A lesão foi submetida à avaliação imuno-histoquímica com utilização de anticorpos contra desmina, HHF-35, a-sma, que se mostraram todos positivos e confirmaram o diagnóstico de leiomioma (figura de 3B, C e D). Figura 3. (A) Fotomicrografia que exibe proliferação sólida com muitas células fusiformes organizadas em feixes com núcleos alongados, palidamente corados com extremidades rombas e sem presença de atipia celular (HE-400 ). (B) Fotomicrografia que mostra marcação positiva de desmina (LSAB-200 ). (C) Fotomicrografia que mostra marcação positiva de HHF35 (LSAB-200 ). (D) Fotomicrografia que evidencia imunorreatividade positiva da a-sma (LSAB-200 ) DISCUSSÃO O leiomioma é a neoplasia benigna de músculo liso mais comum do trato genital feminino (95%), seguido da pele (3%) e do trato gastrintestinal (1,5%). Menos de 1% ocorre nas regiões da cabeça e do pescoço. 8 Trata-se de lesão incomum na cavidade oral. Isso pode ser constatado, por exemplo, por meio de um levantamento das neoplasias benignas na cavidade oral feito com 336 lesões, entre as quais o leiomioma correspondeu apenas a 0,8% delas. 9 Essa baixa incidência pode ser explicada pela escassa quantidade de músculo liso na cavidade oral. A literatura relata que o leiomioma oral tem etiopatogenia incerta. 7,10 Há indícios de que, na cavidade oral, o desenvolvimento do leiomioma esteja relacionado às células musculares lisas presentes na túnica média dos vasos sanguíneos além das células mioepiteliais presentes na periferia dos ductos excretores e ácinos das glândulas salivares. 11,12 No presente caso, foi possível evidenciar vasos em meio à neoplasia com paredes repletas de células neoplásicas. Isso fez os autores pensar que essa neoplasia tenha surgido de vasos sanguíneos, já que, na cavidade oral, a lâmina própria subjacente à mucosa é extremamente vascularizada. 13 Neste caso clínico, o leiomioma localizou-se na mucosa do lábio inferior que, de acordo com a literatura, é a localização mais frequente, seguida de língua, palato duro, palato mole e mucosa jugal. 7,12 Há ainda relatos de leiomioma oral em trígono retromolar, músculo masseter e mandíbula, localizações muito incomuns da lesão. 5,14,15 O leiomioma oral apresenta possibilidade de se desenvolver em qualquer faixa etária, porém, é mais comumente relatada em adultos, nas quintas e sextas décadas de vida, com idade média de 45 anos, e o aparecimento desse tipo de lesão em crianças e idosos é muito incomum. 4,10,12,16 Entretanto, há relato de leiomioma em crianças, como descrito por Alvarez e colaboradores, 10 em que um lactente de 8 meses de idade apresentou múltiplos leiomiomas, situados na língua, na mucosa jugal e no assoalho bucal, os quais foram removidos sob anestesia geral. Brasília Med 2015;52(1):

4 O leiomioma é uma lesão de crescimento lento, assintomática, raramente ocorre relato de dor e apresenta coloração semelhante à da mucosa oral normal ou, dependendo da associação com o sistema vascular, a cor varia do vermelho ao violáceo. 10,12 Contudo, considerando-se a localização anatômica da lesão, algumas manifestações atípicas foram relatadas, tais como dificuldade de deglutição, odontalgia, mobilidade dentária e dor referida na articulação temporomandibular afetada. 14 Clinicamente, o leiomioma oral tem aparência inespecífica. Abrange múltiplos diagnósticos clínicos diferenciais, dentre eles fibroma, lipoma, lesões de glândulas salivares, tumores vasculares como hemangioma ou linfangioma, tumor da bainha de nervos periféricos e leiomiossarcoma. 4,10,12 Neste relato, pela aparência clínica de lesão flutuante e sua localização em lábio inferior a hipótese clínica levantada primeiramente foi mucocele, sendo então fechado o diagnóstico de leiomioma apenas depois da análise microscópica. Dentre as princi pais variantes histopatológicas de cavidade oral, os leiomiomas orais podem ser classificados em sólidos, vasculares e epitelioides. 3,4,17 O leiomioma vascular é o mais comum na cavidade oral e corresponde a taxas de 67% a 75% dos casos, e o epitelioide é o mais raro. 17 Os leiomiomas orais têm aspecto microscópico altamente diferenciado com pouca ou nenhuma atipia, embora, muito raramente, possam apresentar pleomorfismo celular. Não há necrose nem invasão tecidual e é escassa a atividade mitótica. Há possibilidade de aparecimento de degeneração mucinosa, fibrose e hialinização. Estas, porém, se distribuem de forma focal e são mais comuns em lesões maiores. 17 No presente caso, foi possível observar um tumor muito sólido, com células fusiformes neoplásicas bem típicas de leiomioma e poucas áreas de calcificação, que podem ser identificadas em alguns leiomiomas orais, porém constituem achados histopatológicos menos expressivos. 18 Outras neoplasias constituídas de células fusiformes devem ser excluídas, como os neurofibromas e os neurilemomas. Nesse contexto, a técnica imuno-histoquímica demonstra-se como importante auxiliar, na qual esses tumores revelam forte imunorreatividade contra actinas, desmina, h-caldesmona e vimentina. 17,18 Nesse caso, foi realizada a imuno-histoquímica de três marcadores específicos de músculo liso desmina, a-sma e HHF-35 com os quais todos marcaram fortemente as células específicas. A desmina está presente na composição das fibras musculares lisas e pode ser marcada nessas células. 19 Análises de imunoeletroforese seguidas de imunotransferência demonstraram que o anticorpo monoclonal HHF-35 faz o reconhecimento da variante alfa da actina por meio de fontes de músculo esquelético, músculo cardíaco e da variante gama em músculo liso, mostrando ser útil como marcador celular, 20 já o a-sma (a- smooth muscle actin) assinala a presença de actina específica de músculo liso. 4,18 O tratamento do leiomioma consiste na ressecção conservadora completa da lesão. 7,21 Caso o exame anatomopatológico revele a ocorrência de atipias celulares e o aumento do número de mitoses, ainda que insuficientes para se emitir um diagnóstico de leiomiossarcoma, deve-se optar por excisão cirúrgica com a devida margem de segurança e acompanhamento periódico para garantir que não ocorram possíveis recidivas da lesão, 7,18 embora seja muito baixo o índice de recidivas. 7,18,21 REFERÊNCIAS 1. Weiss SW, Goldblum JR. Bening tumors of smooth muscle. In: Enzinger and Weiss s Soft Tissue Tumors. 4th ed. St. Louis, MO: Mosby, Inc; p Hashimoto H, Quade B. Leiomyoma of deep soft tissue. In: Fletcher C.D.M., Unni K.K., Mertens F. (Eds.): World Health Organization Classification of Tumours. Pathology and Genetics of Tumours of Soft Tissue and Bone. IARC Press: Lyon; Brooks JK, Nikitakis NG, Goodman NJ, Levy BA. Clinicopathologic characterization of oral angioleiomyomas. Oral Surg Oral Med Oral Pathol Oral Radiol Endod. 2002;94(2): Brasília Med 2015;52(1):28-32

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