Hipertrofia idiopática do processo coronoide mandibular: relato de caso e revisão da literatura

Transcrição

1 RELATO DE CASO Hipertrofia idiopática do processo coronoide mandibular: relato de caso e revisão da literatura Unknown hypertrophy of the mandibular coronoid process: a case report and review of the literature Rodrigo Badotti Antunes 1, Dov Charles Goldenberg 2, Wendell Fernando Uguetto 3, Nivaldo Alonso 4, Luiz Paulo Kowalski 5 RESUMO A limitação na abertura da boca quando envolve o processo coronoide permanece como uma condição patológica pouco conhecida e frequentemente diagnosticada incorretamente. Quando há hipomobilidade mandibular, devemos pensar no acometimento do processo coronoide. Os autores apresentam um caso tratado com coronoidectomia unilateral para a reabilitação de um paciente jovem, discutindo e revisando aspectos da literatura. O limitado movimento da mandíbula é decorrente do aumento do processo coronoide que acomete o arco zigomático durante a abertura da boca. Para chegar ao tratamento correto, em geral, várias consultas são realizadas até obtenção do diagnóstico preciso. Múltiplas são as causas e várias teorias têm sido propostas para a hipomobilidade mandibular. Grande número dos casos, frequentemente bilateral, são idiopáticas. A técnica de eleição para o tratamento, na literatura, é a coronoidectomia mandibular. Optamos pela ressecção intraoral do processo coronoide, pois uma significante melhora é obtida na abertura da boca, além de permitir osteoplastias do zigoma quando necessário. Uma vez diagnosticada e tratada corretamente, a coronoidectomia permite excelente resultado estético e reabilitação satisfatória para os pacientes com hipertrofia do processo coronoide da mandíbula. Descritores: Hiperplasia. Mandíbula/fisiopatologia. Doenças mandibulares/cirurgia. Abstract Limited oral opening associated with hypertrophy of the mandibular coronoid process remain barely known disease and often misdagnosis. When it comes with small function of mandibular mobility, we should think in structural alterations of the coronoid process. The authors present a case treated with unilateral coronoidectomy in order to rehab a young patient. Small mandibular mobility due to increase of the coronoid process makes interference at the zygomatic bone with an oppening mouth. Several causes and many theories have been propose to explain this, a lot of those cases are bilateral and the cause is unknown. Literature shows the mandibular coronoidectomy as the best choice of treatment. Ours approach includes an intra-oral resection of the coronoid process to achieve a better mandibular mobility with limited oral opening. When this disease is well treated the results are very pleasant. Key words: Hyperplasia. Mandible/physiopathology. Mandibular diseases/surgery. 1. Cirurgião Plástico. 2. Médico assistente doutor do Serviço de Cirurgia Craniomaxilofacial da Divisão de Cirurgia Plástica e Queimaduras do HC-FMUSP. Chefe do Serviço de Pronto-Socorro em Cirurgia Craniomaxilofacial do HC-FMUSP. 3. Cirurgião Plástico. 4. Professor livre-docente, Chefe do Serviço de Cirurgia Craniomaxilofacial da Divisão de Cirurgia Plástica e Queimaduras do HC-FMUSP. 5. Professore livre-docente em Oncologia pela FMUSP; Diretor do Departamento de Cirurgia da Cabeça e Pescoço e Otorrinolaringologia do Hospital A. C. Camargo, São Paulo, SP. Correspondência: Dov Charles Goldenberg Rua Pedro de Toledo, 980, cj. 124 Vila Clementino São Paulo, SP, Brasil CEP drdov@terra.com.br 254

2 Hipertrofia idiopática do processo coronoide mandibular INTRODUÇÃO A hiperplasia idiopática do processo coronoide da mandíbula é uma rara desordem em que se observa um crescimento anormal do tecido ósseo maduro no processo coronoide. Resulta, eventualmente, em limitação progressiva da abertura da boca devido a um contato não anatômico do processo coronoide com o osso zigomático 1-7. Apresenta um processo histológico normal 4,5,7. O primeiro caso descrito na literatura foi por Langenbeck, em ,5. Apesar da hiperplasia do processo coronoide ser considerada uma condição incomum, a atual incidência é maior do que a relatada no passado, pois muitos casos não eram reportados e/ ou diagnosticados incorretamente 2. Essa afecção apresenta um caráter multirracial, acometendo caucasianos, negros e asiáticos. Afeta mais amplamente o sexo masculino, com proporção masculino:feminino de 5:1 e com proporção bilateral:unilateral de 4-7:1 7. Muitas postulações têm sido apresentadas para a patogênese da hiperplasia coronoide: atividade do músculo temporal, trauma, alterações endócrinas, associação com a síndrome like trismuspseudocamptodactyly 6. Os autores descrevem um caso de hipertrofia do processo coronoide tratado com sucesso. RELATO DO CASO Apresentamos o caso de uma paciente do sexo feminino, de 36 anos de idade, com assimetria de face por abaulamento em região zigomática direita, há 18 meses. Associadamente ao quadro, apresentava dor e limitação progressiva na abertura bucal (Figura 1). Foi investigada e tratada em outro serviço, inicialmente, como disfunção de articulação temporomandibular (ATM). Por não apresentar melhora do quadro com a terapia instituída, inclusive com agravamento dos sintomas supracitados, foi encaminhada para o nosso serviço. O diagnóstico foi realizado após a realização de tomografia computadorizada, que evidenciou hipertrofia do processo coronoide mandibular, associada a compressão e deformidade secundária do zigoma (Figuras 2 a 5). Para o tratamento desta condição realizamos a coronoidectomia e osteoplastia zigomática direita por acesso intraoral (Figuras 6 e 7). O resultado anatomopatológico evidenciou tecido ósseo maduro, benigno. A paciente encontra-se com dezoito meses de evolução pósoperatória, apresentando resultado funcional satisfatório, com boa oclusão e abertura da boca, sem desvio lateral da mandíbula. Também apresentou melhora significativa da assimetria da face em região zigomática direita, com o tratamento instituído (Figuras 8 a 10). DISCUSSÃO A hipertrofia idiopática coronoide é uma rara entidade que pode estar relacionada à hipomobilidade mandibular. Inúmeras situações podem causar comprometimento na abertura da boca. Dentre as mais comuns, podemos citar as disfunções da ATM, anquilose da ATM, trismo pós-radioterapia. Hipomobilidade mandibular apresenta-se como um sintoma de fácil detecção durante o exame clínico. Entretanto, associar este evento a uma causa específica pode ser uma tarefa difícil. Frequentemente é diagnosticada incorretamente, pois se trata de uma condição relativamente rara e usualmente tem uma lenta e progressiva evolução clinica 1. Hiperplasia coronoide é associada com progressiva e dolorosa limitação da abertura da boca 1-8. Movimentos de lateralidade e protrusão podem estar restritos devido ao contato do processo coronoide no arco zigomático. Isto pode ser mais evidente durante a abertura máxima de boca 7. Entretanto, nos casos unilaterais, os problemas acima podem não ser tão evidentes. Outros sinais clínicos, como uma massa móvel acima do arco zigomático, assimetria facial e dor na abertura da boca podem estar presentes 4,7, como no caso apresentado. Assimetria facial não é notada na maioria dos casos bilaterais, mas pode estar presente no aumento coronoide unilateral 7. Deslocamento da mandíbula do lado acometido é usualmente uma condição assintomática 4. A exata etiologia da hiperplasia coronoide é incerta; entretanto, múltiplas teorias têm sido propostas e nenhuma delas completamente é aceita 1,4-7. Estímulo endócrino, trauma, herança genética e aumento da atividade no músculo temporal têm sido defendidos, mas não há evidências que os suportem 4. Classificações prévias têm incluído a hiperplasia coronoide em entidades como osteoma, osteocondroma, levando a aumento na incidência de hiperplasia unilateral 6-8. McLoughin et al. evidenciaram que na hiperplasia unilateral e bilateral há um tecido ósseo histologicamente normal 6,7. Murakami et al. sugerem que a hipertrofia do processo condilar e ângulo da mandíbula pode ser o resultado de uma prolongada e significante contração dos músculos da mastigação 2. Sarnat et al. relatam a hiperatividade do músculo temporal como estímulo para o crescimento 5 ; estudando a condilectomia de símios em crescimento, postularam que o aumento do processo coronoide é secundário a um aumento da tração e consequente hiperatividade no músculo temporal 2 ; entretanto quando eles realizaram eletromiografia nos indivíduos afetados, nenhuma anormalidade foi detectada 4. Van Hoof e Besling sugerem uma herança genética. Sonia and Malloy concluíram que a ressecção do músculo temporal em cobaias de suínos infantes resulta em atrofia do processo coronoide 4. Hiperplasia do processo coronoide pode ocorrer bilateral ou unilateralmente 3. A distinção entre elas é incerta; a maioria dos casos unilaterais mostra ao menos algumas anormalidades do lado contralateral, e é provável que exista um contínuo espectro ao invés de duas entidades separadas 6. Hiperplasia bilateral primária afeta pessoas normais durante o desenvolvimento do esqueleto facial. Geralmente ocorre na puberdade e continua com o avançar da idade do paciente 2,5. Esta condição é atualmente considerada uma doença idiopática, apesar de outras hipóteses serem descritas, como a presença de centros de crescimento cartilaginoso e alterações hormonais prépuberal. O tipo secundário é associado a alterações da articulação temporomandibular, frequentemente unilateral; nesta condição, mecanismos de stress no tendão do músculo temporal não são contrabalanceados pelo côndilo 9. Adequado diagnóstico é necessário para o sucesso do tratamento cirúrgico. A tomografia computadorizada (CT) tem um 255

3 importante papel neste intento; a CT scan tridimensional pode ser usada para determinar o tratamento cirúrgico 7,9, pois permite uma avaliação do tamanho e a relação do processo coronoide com o zigoma. A ressonância nuclear magnética (MRI) é útil para avaliar possíveis complicações pós-operatórias envolvendo o tecido mole, quando a recuperação é incompleta ou ausente 9. O tratamento da hiperplasia coronoide, que se apresenta como um problema mecânico, é principalmente cirúrgico 4,5. O acesso pode ser intra ou extraoral. O acesso intraoral para coronoidectomia tem sido o modo preferido em aproximadamente 90% dos casos reportados 7, e foi o utilizado para o tratamento de nossa paciente. Gerbino et al. reportaram sucesso em coronoidotomia intraoral com osteotomia na base do processo coronoide, na tentativa de reduzir a exposição óssea e, consequentemente, o trauma cirúrgico, quando comparado à coronoidectomia; ainda, comentam que esta técnica reduz a organização do hematoma no pós-operatório e a consequente fibrose no lado operado 10. Entretanto, Allan et al. discordam deste procedimento devido à rápida fusão entre o processo coronoide e o ramo seccionado 7. Hayter & Robertson defendem e descrevem o acesso extraoral por via coronal para os casos de hiperplasia coronoide bilateral. Também há relatos de remoção de hiperplasia coronoide unilateral assistido endoscopicamente por acesso extraoral com incisão na pele da região temporal; isto evitaria cicatriz externa e também a possibilidade de injúria do nervo facial. O momento ideal para a cirurgia é discutível. Rivas posterga a cirurgia até o crescimento ter cessado para evitar a possibilidade de uma segunda operação em uma data mais tardia para corrigir qualquer deformidade recorrente. Em nosso estudo, indicamos a cirurgia assim que realizamos o diagnóstico, pois a paciente já se apresentava com o crescimento facial pleno, com assimetria facial e dor na abertura limitada da boca. Fisioterapia pós-operatória é mandatória para obter bons resultados a longo prazo 5. No presente caso, exercícios de abertura de boca foram iniciados no primeiro dia pós-operatório. Avaliada no 18º mês pós-operatório, mantém a melhora obtida da abertura bucal, sem sinais de recrescimento do processo coronoide. Recorrência pós-operatória é um motivo para preocupação. McLoughin et al. sugerem que isto pode ser devido à formação de hematoma e subsequente fibrose ao redor do sitio cirúrgico ou à persistência das causas que inicialmente atribuíram-se para a hiperplasia coronoide 7, não observada na evolução do caso apresentado. Figura 2 - Aspecto pré-operatório (tomografia computadorizada tridimensional). Hipertrofia unilateral direita do processo coronoide e deformidade secundária em região zigomática direita. Figura 3 - Tomografia computadorizada tridimensional: hipertrofia do processo coronoide e o contato, não anatômico, com o osso zigomático direito. Figura 4 - Tomografia computadorizada tridimensional demonstrando lado contralateral normal, sem hipertrofia do processo coronoide. Figura 1 - Aspecto pré-operatório. A e B: assimetria facial por abaulamento em região zigomática direita. C: limitação de abertura bucal. A B C 256

4 Hipertrofia idiopática do processo coronoide mandibular Figura 5 - Aspecto pré-operatório (tomografia computadorizada tridimensional): hipertrofia unilateral direita do processo coronoide. Figura 8 - Pós-operatório, 18 meses. A e B: melhora da assimetria em região zigomática. C: satisfatória abertura bucal. A B C Figura 6 - Aspecto intra-operatório (intra-bucal) demonstrando o processo coronoide direito hipertrófico já ressecado. Figura 9 - Aspecto pós-operatório (tomografia computadorizada tridimensional) de 18 meses. Ausência unilateral, cirúrgica, do processo coronoide direito e melhora significativa da deformidade secundária em região zigomática direita. Figura 7 - Aspecto intra-operatório: processo coroide direito hipertrófico ressecado. Figura 10 - Acima: Aspectos pré-operatórios. Abaixo: Aspectos pós-operatórios, comparação de 18 meses. 257

5 CONCLUSÃO Restrição do movimento mandibular é um sintoma encontrado em muitas doenças. É considerada uma condição rara quando associada à hipertrofia do processo coronoide. Formulação de um diagnóstico preciso é necessária. O emprego de exames complementares para esclarecer esta condição clínica, bem como programar a cirurgia, deve ser considerado. Tratamento cirúrgico (coronoidectomia com acesso intraoral) e fisioterapia no pós-operatório são preconizados. REFERÊNCIAS 1. Tieghi R, Galiè M, Piersanti L, Clauser L. Bilateral hyperplasia of the coronoid processes: clinical report. J Craniofac Surg. 2005;16(4): Izumi M, Isobe M, Toyama M, Ariji Y, Gotoh M, Naitoh M, et al. Computed tomographic features of bilateral coronoid process hyperplasia with special emphasis on patients without interference between the process and the zygomatic bone. Oral Surg Oral Med Oral Pathol Oral Radiol Endod. 2005;99(1): Asaumi J, Kawai N, Honda Y, Shigehara H, Wakasa T, Kishi K. Comparison of three-dimensional computed tomography with rapid prototype models in the management of coronoid hyperplasia. Dentomaxillofac Radiol. 2001;30(6): Jamal BT, Taub D, Gold L. Contralateral coronoid hyperplasia in patients undergoing hemimandibulectomy with disarticulation: a case series. J Oral Maxillofac Surg. 2009;67(9): Wenghoefer M, Martini M, Allam JP, Novak N, Reich R, Bergé SJ. Hyperplasia of the coronoid process in patients with ankylosing spondylitis (Bechterew disease). J Craniofac Surg. 2008;19(4): Galiè M, Consorti G, Tieghi R, Denes SA, Fainardi E, Schmid JL, et al. Early surgical treatment in unilateral coronoid hyperplasia and facial asymmetry. J Craniofac Surg. 2010;21(1): Iqbal S, Hamid AL, Purmal K. Unilateral coronoid hyperplasia following trauma: a case report. Dental Traumatol. 2009;25(6): Mazzetto MO, Hotta TH. Hypertrophy of the mandibular coronoid process and structural alterations of the condyles associated with limited buccal opening: case report. Braz Dent J. 2007;18(2): Pregarz M, Fugazzola C, Consolo U, Andreis IA, Beltramello A, Gotte P. Computed tomography and magnetic resonance imaging in the management of coronoid process hyperplasia: review of five cases. Dentomaxillofac Radiol. 1998;27(4): Yura S, Ohga N, Ooi K, Izumiyama Y. Mandibular coronoid hyperplasia: a case report. Cranio. 2009;27(4): Trabalho realizado no Hospital A. C. Camargo, São Paulo, SP, Brasil. Artigo recebido: 14/5/2010 Artigo aceito: 1/9/