Carla Teixeira 1, Ricardo Dias 2, Margarida Santos 3

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1 Dacriocistocelo Acta Oftalmológica Congénito 13; 13-17, com 2003 Extensão Intranasal 13 Dacriocistocelo Congénito com Extensão Intranasal Carla Teixeira 1, Ricardo Dias 2, Margarida Santos 3 O dacriocistocelo congénito é uma patologia pouco frequente. A tumefacção do saco lacrimal está presente ao nascimento e associa-se a obstrução do sistema de drenagem quer acima quer abaixo do saco. Os autores descrevem o caso clínico de um recém-nascido com um dacriocistocelo unilateral, que foi submetido a sondagem e cateterização das vias lacrimais com marsupialização da extremidade inferior da lesão, por via intranasal. O diagnóstico desta patologia faz-se, geralmente, pela observação clínica. Pode ser necessário recorrer a outros meios complementares de diagnóstico, nomeadamente a ecografia, a TAC ou a rinoscopia. O tratamento consiste na massagem da tumefacção e na sondagem com cateterização das vias lacrimais. Nos casos em que existe extensão intranasal pode ser necessária a colaboração do otorrinolaringologista para resolver cirurgicamente esta malformação. Palavras-chave Dacriocistocelo congénito, dacriocelo, mucocelo, dificuldade respiratória neonatal INTRODUÇÃO O dacriocistocelo é uma anomalia congénita pouco frequente. 1 Pode ser unilateral ou bilateral e manifesta-se sob a forma de uma tumefacção, inferiormente ao canto interno. Este cisto do saco lacrimal está, geralmente, presente ao nascimento e associa-se a obstrução do sistema de drenagem, quer acima quer abaixo do saco. A extremidade superior é obstruída pela válvula de Rosenmüller, que impede o refluxo do líquido acumulado no saco, enquanto que a obstrução inferior é membranosa (membrana de Hasner). Os sinais inflamatórios não são característicos e podem indicar a presença de dacriocistite associada. 1,2 O diagnóstico diferencial faz-se com outras anomalias congénitas da base do nariz e da porção medial da pálpebra inferior, nomeadamente o meningoencefalocelo, hemangioma capilar, cisto sudorífero, cisto dermóide. 2 Existe alguma controvérsia entre o tratamento conservador e a sondagem e descompressão cirúrgica precoces. 3 Na maioria dos casos relatados, a sondagem precedeu a observação da história natural da patologia. 2 1 Interna Complementar do Serviço de Oftalmologia do H. S. João Porto 2 Assistente Hospitalar Graduado do Serviço de Oftalmologia do H. S. João Porto 3 Assistente Hospitalar Graduada do Serviço de Otorrinolaringologia do H. S. João Porto CASO CLÍNICO Um recém-nascido do sexo masculino, raça caucasiana, com 4 dias de vida, foi enviado ao serviço de urgência por apresentar tumefacção ruborizada, com cerca de 2 cm de diâmetro, inferonasal ao canto interno do olho direito (Fig. 1). A tumefacção apresentava uma translucência homogénea e não se observava refluxo de qualquer material através dos canalículos lacrimais, quando comprimida a lesão. A pálpebra inferior apresentava laxidão na zona de inserção. A criança não apresentava sinais de dificuldade respiratória. Segundo a mãe da criança, a lesão estava presente ao nascimento e foi aumentando gradualmente de tamanho, a partir do 3º dia. A gestação foi vigiada, decorrendo sem intercorrências. Às 36 semanas foi realizada uma cesariana electiva, por apresentar oligoâmnios (quantidade de líquido amniótico < 1500 ml, calculada ecograficamente). O recém-nascido apresentava uma antropometria adequada à idade gestacional. Foi decidido internar a criança para antibioterapia sistémica com vancomicina, por a lesão apresentar sinais inflamatórios evidentes e se suspeitar de dacriocistite concomitante. Durante o internamento realizou TAC cerebral (normal) e orbitário (distensão do saco lacrimal e do canal nasolacrimal direitos com prolongamento cístico intra-nasal, sob o corneto inferior, Fig. 2).

2 14 Carla Teixeira, Ricardo Dias, Margarida Santos Fig. 1 Recém-nascido com dacriocistocelo à direita e dacriocistite associada. Fig. 2 Tomografia computorizada que mostra uma tumefacção do saco lacrimal com extensão cística intranasal.

3 15 Dacriocistocelo Congénito com Extensão Intranasal Mediante a boa resposta à antibioterapia e feito o diagnóstico de dacriocistocelo congénito com extensão intra-nasal do cisto do canal nasolacrimal, foi decidido resolver cirurgicamente a malformação congénita. Procedeu-se à sondagem das vias lacrimais com cateterização bicanalicular com tubos de Ritleng e marsupialização da extremidade inferior do cisto, por via nasal (procedimento realizado pelo otorrinolaringologista, Figs. 3, 4, 5). Fig. 6 Recém-nascido 4 dias após a cirurgia. Fig. 3 Rinoscopia que mostra o cisto nasal da extremidade inferior do canal nasolacrimal direito, sob o corneto inferior. Fig. 7 Lactente 4 semanas após a cirurgia. Aos 20 meses de idade, a criança mantinha a intubação, sem epífora (Fig. 8). Procedeu-se à remoção do tubo de silicone com ligeira sedação anestésica. Fig. 4 Representação esquemática da técnica cirúrgica da marsupialização do cisto nasal usando um rinoscópio (referência 1). Fig. 5 Rinoscopia após marsupialização do cisto nasal. Ao 4º dia e ao fim de 1 mês de pós-operatório a recuperação estética e funcional da criança foi excelente (Figs. 6, 7). Fig. 8 Aspecto estético da criança 20 meses após a cirurgia. Detalhe que mostra o tubo de silicone nas vias lacrimais direitas.

4 16 Carla Teixeira, Ricardo Dias, Margarida Santos DISCUSSÃO A canalização do cordão de células epiteliais que está destinado a dar origem ao canal nasolacrimal começa no 3º mês de desenvolvimento do embrião. A comunicação final entre o meato nasal inferior e o canal nasolacrimal surge por volta do 6º mês de gestação. Contudo, em alguns fetos mantémse uma membrana entre o ducto e a cavidade nasal, que persiste até ao nascimento. 2 Na maior parte dos casos, os dois canalículos lacrimais juntam-se num curto e estreito canalículo comum. Menos frequente é a variante anatómica em que os dois canalículos abrem separadamente no seio de Maier, um divertículo do saco lacrimal. Uma das paredes deste seio une-se ao saco lacrimal num ângulo agudo formando a válvula de Rosenmüller. Na presença de obstrução distal do canal nasolacrimal, o líquido acumula-se dentro do saco lacrimal, expandindo-o e colapsando a válvula. O líquido continua a entrar no sistema mas não reflui pelos pontos lacrimais, formando um dacricistocelo congénito. Na literatura são vários os termos usados para denominar esta anomalia: amniotocelo (acumulação de líquido amniótico no sistema lacrimal, não pode ser aplicado nas lesões que surgem alguns dias ou semanas após o nascimento), mucocelo (implica a presença de muco no saco lacrimal), cisto do saco lacrimal, dacriocistocelo (termo mais correcto pois é mais específico na descrição da anomalia e não é restritivo quanto ao conteúdo). 1,2 No recém-nascido, o diagnóstico desta patologia faz-se pela observação clínica. Pode ser necessário recorrer a outros meios complementares de diagnóstico, nomeadamente transiluminação, ecografia, tomografia computorizada (TC), ressonância magnética (RM), dacriocistografia e rinoscopia. A tomografia e a ressonância têm igual sensibilidade para o diagnóstico (a ressonância permite caracterizar o conteúdo da lesão e a tomografia tem a vantagem de detectar alterações ósseas que envolvem o canal nasolacrimal). Existem alguns casos descritos de diagnóstico prénatal ecográfico. 4,5,6 O dacricistocelo congénito é uma anomalia que faz parte de vários síndromes congénito. 3,6 A sua visualização prénatal, por ecografia e ecodoppler, dá a possibilidade de identificar malformações associadas. 6 O diagnóstico diferencial do dacriocistocelo com outras anomalias congénitas da base do nariz eda porção medial da pálpebra inferior é muito importante. Algumas dessas patologias podem colocar em risco a vida da criança. Na literatura oftalmológica são poucos os casos descritos de dacriocistocelos congénitos com extensão intranasal. Os cistos nasais têm origem na distensão congénita da obstrução membranosa da porção distal do canal nasolacrimal (Fig. 9). Fig. 9 Representação esquemática do cisto nasal (referência 1). A acumulação de líquido e a dacriocistite secundária podem levar ao aumento dos cisto e ao aparecimento de obstrução nasal e dificuldade respiratória do recém-nascido (esta obstrução é mais frequente nos casos bilaterais, resultando em dificuldade respiratória durante o sono e a amamentação, com melhoria durante o choro). A extensão cística do dacriocistocelo para a cavidade nasal não é tão incomum como se poderia pensar. 1,3 A rinoscopia deve ser realizada, pelo otorrinolaringologista, em todos os pacientes com dacriocistocelo congénito para excluir a coexistência de cistos do canal nasolacrimal. A maioria das imperfurações da porção inferior do canal nasolacrimal resolve espontaneamente (35-73% dos recém-nascidos apresentam obstrução membranosa do canal nasolacrimal e apenas 6% desenvolvem epífora após os 6 meses). 2 Existe a possibilidade de resolução espontânea do dacriocistocelo congénito. Em alguns doentes o tratamento conservador (massagem compressiva, antibioterapia tópica e/ou sistémica) pode ser suficiente para resolver a situação obstrutiva. 7 Nos casos mais graves e com infecções recorrentes, a sondagem com cateterização das vias lacrimais está indicada. Alguns autores recomendam a sondagem precoce para evitar infecções e sequelas (distorção permanente dos tecidos do canto interno, indução de astigmatismo corneano, ambliopia anisometrópica). 2,7 Nos casos em que existe extensão intra-nasal pode ser necessária a colaboração do otorrinolaringologista para resolver cirurgicamente esta malformação.

5 Dacriocistocelo Congénito com Extensão Intranasal 17 O tratamento do dacriocistocelo congénito, em parceria pelo oftalmologista e pelo otorrinolaringologista, é importante para evitar recidivas. Verificou-se que a sondagem isolada pode não ser suficiente para o tratamento desta anomalia associada a cistos nasais. Alguns autores recomendam a sondagem associada a uma larga marsupialização do cisto, para prevenir recidivas. 1,2 O oftalmologista deve estar alertado para a sintomatologia de obstrução nasal, pois a criança pode correr risco de vida. Nestes casos a sondagem e excisão do cisto deve ser realizada de imediato. SUMMARY Congenital dacryocystocele is a rare anomaly in the neoborn child. The swelling of lacrimal sac is observed by birth and it is associated to obstrution of lacrimal system either above and below lacrimal sac. The authors describe the clinical case of a neoborn with a unilateral congenital dacriocystocele. This anomaly was successfuly treated with probing and marsupialization of the nasal cyst. Diagnosis is made by clinical observation. Some auxiliary exams, such as ultrasonography, tomography and rhinoscopy, may be useful. Treatment of this congenital anomaly passes by compressive massage, probing with silicone intubation of lacrimal system to assure prolonged patency of the system or with marsupialization of the nasal cyst. In some cases with intranasal extension of dacryocystocele, may be necessary the colaboration of un otolaryngologist. Key words Congenital dacryocystocele, dacryocele, mucocele, neonatal respiratory distress BIBLIOGRAFIA 1. Grin TR, Mertz JS, Stass-Iscrn M. Congenital nasolacrimal duct cysts in dacryocele. Ophthalmology 98: , Harris GJ, DiClementi D. Congenital dacryocystocele. Arch Ophthalmol 100: , Mansor AM, Cheng KP, Mumma JV, Stager DR, Harris GJ, Patrincly JR, Lavery MA, Wang FM, Steinkuller PG. Congenital dacryocele: a collaborative review. Ophthalmology 98: , Salvetat ML, D Óttavio G, Pensiero S, Vinciguerra A, Perissutti P. Prenatal sonographic detection of a bilateral dacryocystocele. J Pediatr Ophthalmol Strabismus 36: Kivikoski AI, Amin N, Cornell C. Antenatal sonographic diagnosis of dacriocystocele. J Matern Fetal Med 6: 273-5, Sharony R, Aviram R, Cohen I, Beyth Y, Tepper R. Prenatal diagnosis of dacryocystocele: a possible marker for syndromes. Ultrasound Obstet Gynecol 14: 71-3, Young JD, MacEwen CJ. Fortnightly review: managing congenital lacrimal obstruction in general practice. BMJ 315: 293-6, 1997.

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