Fibroma ossificante periférico extenso: Relato de caso

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1 Relato de Caso Fibroma ossificante periférico extenso: Relato de caso Extensive peripheral ossifying fibroma: Case report Leonardo Morais Godoy Figueiredo 1 Bráulio Carneiro Junior 2 Roberto Almeida de Azevedo 3 Liliane Elze Falcão Lins Kusterer 4 Viviane Almeida Sarmento 5 Leticia Almeida Cheffer 1 Andre Victor Pinto Serra 1 Resumo Introdução: O Fibroma Ossificante é um tumor Benigno e incomum, de crescimento lento, ao redor do ligamento periodontal. Afeta geralmente a região posterior dos maxilares e apresenta alta predileção pelo gênero feminino, afetando pacientes entre a terceira e quarta décadas de vida. Apresenta basicamente duas variantes histológicas para a lesão: Uma central e outra periférica. A variante central é frequentemente notada na radiografia, sendo unilocular, bem definida e limitada por um halo esclerótico, ocasionalmente apresenta formações radiopacas. A variante periférica apresenta na radiografia focos de calcificação em meio a tecidos moles que sofrem traumatismos constantes. Objetivo: Reportar um caso de Fibroma Ossificante Periférico em maxila discutindo os aspectos clínicos, radiográficos e histológicos. Conclusão: Histologicamente o tumor apresenta uma variedade de subtipos histológicos, que dificultam o diagnóstico. O tratamento é cirúrgico e consiste na enucleação ou ressecção da lesão, dependendo das caracteristicas. Descritores: Fibroma Ossificante; Granuloma Piogênico; Neoplasias de Tecido Fibroso; Neoplasias de Tecido Ósseo Abstract Introduction: Ossifying Fibroma is a benign and uncommon tumor, of slow growth, arising from periodontal ligament. It affects mainly the posterior region of the jaw and shows higher predilection to females, afflicting patients between the third and fourth decades of life. There are basically two variants for the lesion: one central and the other peripheral. As for the central variant, it is frequently noticeable a radiolucency x-ray image, unilocular, well defined and limited by a sclerotic halo, and occasionally presenting radiopaque formations. As for the peripheral variant, the radiograph may show foci of calcification in the midst of the shadow of soft tissue injury. Objective: This article reports a case of Peripheral Ossifying Fibroma in the maxilla, discussing its clinical, radiographic and histopathological findings. Conclusion: Histologically, the tumor has a variety of histopathological subtypes, which may lead to a dilemma in diagnosis. Treatment is surgical and consists of enucleation or resection of the lesion, depending on its characteristics. Key words: Fibroma, Ossifying; Granuloma, Pyogenic; Neoplasms, Fibrous Tissue; Bone Neoplasms. INTRODUÇÃO Fibroma ossificante (FO) pode ser classificado em central ou periférico. FO central é classificado como uma lesão fibro-óssea. A variante periférica é uma lesão benigna, composta de tecido conectivo e é associada a processos inflamatórios (lesão hiperplásica inflamatória reativa) 1-3 O termo lesão fibro-óssea é referente a um grupo diversificado de desordens, nos quais a arquitetura óssea normal é substituída por fibroblastos e fibras colágenas. Elas formam uma matriz de tecido conjuntivo contendo quantidades variáveis de tecido mineralizado, que pode ser osso medular ou cemento. O termo não indica um diagnóstico específico, mas um grupo diversificado de lesões 4-6. Entretanto, não existe uma classificação satisfatória, geralmente é aceito que lesões fibro-ósseas da região oral e maxilofacial podem ser divididas em três categorias, as quais incluem: displasia fibrosa, neoplasias fibro-ósseas benignas e lesões reativas displásicas 4,5. Alguns autores sugeriram que Fibroma Ossificante/ Cementificante são lesões fibro-ósseas benignas originadas do ligamento periodontal. Desde que elas tenham a mesma origem histológica, são variações de um mesmo processo histológico 4,5,7,11,12. As lesões podem ser designadas de diferentes formas, dependendo 1) Graduação. Residente de Cirurgia Bucomaxilofacial do Hospital Santo Antônio/ Obras Sociais Irmã Dulce e Universidade Federal da Bahia. 2) Mestre em Odontologia. Professor de CTBMF da Universidade do Sudoeste da Bahia (UESB), Professor da Residência em CTBMF do Hospital Santo Antônio/ Obras Sociais Irmã Dulce. 3) Doutor em Odontologia. Chefe do Serviço de CTBMF do Hospital Santo Antônio/ Obras Sociais Irmão Dulce. Professor de CTBMF da Universidade Federal da Bahia. 4) Livre-Docente pela Faculdade de Medicina da Universidade Federal da Bahia. Professora Adjunta da Universidade Federal da Bahia. 5) Doutora em Estomatologia. Professora Associada da Universidade Federal da Bahia e Professora Titular da Universidade Estadual de Feira de Santana. Instituição: Universidade Federal da Bahia Juazeiros / BA - Brasil Correspondência: Leonardo Morais Godoy Figueiredo, Cirugião-Dentista - Rua Francisco Martins Duarte, 572 Centro - Juazeiro / BA - Brasil - CEP leo_m_godoy@hotmail.com Artigo recebido em 05/03/2013; aceito para publicação em 22/12/2014; publicado online em 15/04/2015. Conflito de interesse: não há. Fonte de fomento: não há Rev. Bras. Cir. Cabeça Pescoço, v.43, nº 4, p , Outubro / Novembro / Dezembro

2 sobretudo do tipo de tecido identificado. Assim, o termo FO é usado se o tecido predominante é ósseo, enquanto que o Fibroma Cementificante é definido pela presença de estruturas curvilíneas trabeculares ou calcificações esféricas. Lesões caracterizadas pela presença de osso e cemento simultaneamente são chamadas de Fibroma Cemento-Ossificante. Entretanto, o termo FO ou Fibroma Cementificante são designações meramente acadêmicas 4,5,13. O Fibroma Ossificante Central foi descrito em 1872 por Menzel, o qual reportou a variante do FO chamando de Fibroma Cemento-Ossificante afetando uma mulher de 35 anos de idade. Em 1972, Montgomery usou pela primeira vez a denominação FO, termo pelo qual a lesão é conhecida atualmente. Até 1948, se acreditava que a displasia fibrosa e o FO eram a mesma entidade patológica ou variantes que pertenciam a mesma lesão. Em 1971 a Organização Mundial de Saúde (OMS) classificou as lesões cementiformes nas seguintes categorias: Cementoma Benigno, Fibroma Cementificante, Displasia Fibrosa Cementária Periapical e Cementoma Giganteforme 8. Em 1992 a OMS catalogou os fibromas ossificante e cemetificante com o mesmo nome: Fibroma Cemento-Ossificante 9. Em 2005, esta entidade foi classificanda pela OMS como Fibroma Ossificante, que se caracterizava por duas variantes histológicas: Fibroma OssificanteTrabecular Juvenil (FOTJ) e Fibroma Ossificante Juvenil Psamomatóide (FOJP) 8,10,14. FO periférico não representa uma variante extra-óssea do central, sem subclassificações. Esta é considerada uma lesão rara Este artigo tem o propósito de relatar um caso clínico de FO periférico de grandes proporções, localizado no rebordo alveolar superior. enviada para avaliação histopatológica, a qual confirmou o diagnóstico de FO (Figuras 4 e 5). O paciente retornou para reavaliação após uma semana, e permaneceu em acompanhamento pós-operatório por um período de 01 ano sem sinais de recidiva. Após alta da equipe de Cirurgia e Traumatologia Bucomaxilofacial, o paciente foi encaminhado para reabilitação protética. Figure 1. Aspecto inicial da lesão RELATO DE CASO Uma paciente de 35 anos de idade procurou atendimento odontológico na Universidade Federal da Bahia (UFBA) com queixa de aumento de volume tecidual indolor em região posterior do rebordo alveolar da maxila, com evolução de aproximadamente 06 anos. Ao exame clínico observava-se uma lesão extensa e exofítica, de cerca de 08 centímetros de dimensão, consistência firme, coloração rósea, pediculada, localizada na região supracitada. Adicionalmente, foi notado que a paciente apresentava edentulismo total em arco superior, e que havia a impressão negativa do pré-molar inferior esquerdo na lesão (Figura 1). Para avaliar a presença de material calcificado na lesão, radiografias periapicais e a panorâmica foram obtidas. Imagens sugestivas de presença de pequenos focos de calcificação em ambos os exames radiográficos, e grande reabsorção de osso alveolar adjacente a lesão podem ser notadas (Figuras 2A e 2B). Com os achados clínicos e imaginológicos, a hipótese diagnóstica de FO foi levantada. O tratamento realizado foi a excisão cirúrgica da lesão sob anestesia local. A peça cirúrgica foi armazenada em formol a 10% e Figure 2 A e B. Pode-se observar a formação de pequenas áreas radiopacas no meio da massa de tecido mole, e uma grande reabsorção do processo alveolar da maxila na região. 2A: radiografia periapical. 2B: radiografia panorâmica 168 Rev. Bras. Cir. Cabeça Pescoço, v.43, nº 4, p , Outubro / Novembro / Dezembro 2014

3 Fibroma ossificante periférico extenso: Relato de caso. DISCUSSÃO Lesões fibro-ósseas benignas compreendem um grupo de lesões pobremente definidas e um pouco controversas, por continuarem apresentando problemas para classificação, diagnóstico e tratamento4,5. Embora não exista consenso na terminologia, um novo conceito emergiu culminando na última classificação da OMS10. O principal aspecto desta classificação é a concepção de um espectro de entidades patológicas clínicas no qual o diagnóstico somente possa ser realizado baseado em uma minuciosa análise dos achados clínicos, radiológicos e histológicos Essas lesões podem ser melhor estudadas pela nova classificação proposta pela OMS10, por Speight e Carlos6, e Eversole; Su e El-Mofty13. O FO periférico não se encaixa na classificação para o caso de lesão não neoplásica ou de origem inflamatória. 15 FO periférico tem uma localização estritamente extra-óssea, ocorrendo apenas na gengiva, como resultado de um processo inflamatório crônico14. Diagnóstico diferencial de lesões periféricas com células gigantes, hiperplasia fibrosa inflamatória, fibroma periférico e granuloma piogênico18. De acordo com Zhang et al.21 em um estudo de 2439 casos de lesões reativas que afetam a gengiva, 61,05% dos casos eram Fibromas Periféricos, 19,7% eram Granulomas Piogênicos, 17,67% Fibroma Ossificante Figure 3. Aspecto da lesão excisada Figure 5. Aparência clínica pós-operatória. Nota-se região do defeito ósseo. Figure 4 A. Observa-se que a mucosa bucal é revestida por epitélio pavimentoso estratificado. Subjacente é observado a proliferação de células fusiformes ou de núcleo ovóide. Figure 4 B. Observada formação da matriz óssea mineralizada com a presença de intensa atividade dos osteoblastos. Rev. Bras. Cir. Cabeça Pescoço, v.43, nº 4, p , Outubro / Novembro / Dezembro

4 Periférico e 1,52% eram lesões periféricas de células gigantes. Neste caso, a hipótese diagnóstica foi apresentada com a correlação dos achados clínicos e radiográficos, entretanto a confirmação ocorreu com o resultado do exame histopatológico, o qual descartou outras hipóteses diagnósticas de lesões similares. FO periférico é uma lesão inflamatória hiperplásica originada das células do ligamento periodontal, ou membrana periosteal. Afeta indivíduos entre a segunda e terceira décadas de vida, com o pico da prevalência entre 10 e 19 anos de idade. Dois terços dos casos afetam mulheres, com predileção para a região anterior da maxila 14,15. No caso relatado o FO periférico afeta uma mulher com trinta e cinco anos e apresentou a lesão na região posterior esquerda da maxila. FO periférico usualmente varia entre 0,4 a 4cm em seu maior diâmetro. Neste caso, a área afetada e o tamanho da lesão não representam as características geralmente descritas na literatura. Apesar do diagnóstico ter sido feito durante a quarta década de vida da paciente, a lesão iniciou durante a terceira década de vida. No FO periférico uma matriz mineralizada está presente em apenas algumas lesões. Proliferação de tecido conjuntivo ocorre em resposta ao trauma, cálculo, ou corpo estranho no sulco gengival. A presença de irritação crônica na membrana periodontal ou no periósteo causa metaplasia no tecido conectivo e pode resultar na iniciação da formação do tecido ósseo ou calcificação distrófica 14,15. O FO periférico pode mostrar radiograficamente focos radiopacos na região central da lesão, entretanto, nem todas as lesões possuem calcificações ao examinar a radiografia, o envolvimento do osso sobrejacente não é comumente observado 14-16, 18, 22. No presente caso há pequenos focos de calcificação e uma extensa reabsorção do rebordo alveolar, logo não foi necessário a realização de tomografia computadorizada ou ressonância magnética, já que os achados radiográficos contemplaram os requisitos para alcançar o correto diagnóstico. No FO periférico a presença de epitélio escamoso estratificado, seja intacto ou ulcerado, é microscopicamente observado, tecido fibroso benigno com um número que varia de escassa a profusa proliferação de fibroblastos, material mineralizado consistindo de osso maduro ou osteióde lamelar, substâncias compatível com cemento, ou calcificações distróficas, ao lado da presença de infiltrado inflamatório crônico ou agudo, dependendo do tempo de evolução 14-17, 22. No nosso caso foi observado a formação de matriz óssea mineralizada, na presença de intensa atividade osteoblástica e proliferação de células fusiformes ou de núcleo ovóide. Ono et al. 23 reportaram o domínio de proteína óssea morfogenética no FO periférico em relação ao FO central. Além disso, eles também observaram expressão aumentada de osteopontina e osteocalcina no FO central comparado ao FO periférico, deste modo, o FO central parece ter maior capacidade para a formação de tecido duro do que o FO periférico. Os FOs periféricos são usualmente tratados com excisão cirúrgica local, envolvendo o ligamento periodontal e o periósteo. No caso estudado, um tratamento conservador foi escolhido, realizando a enucleação da lesão, além de proservação de um ano sem sinais de recorrência. CONCLUSÃO O Fibroma Ossificante periférico é uma lesão incomum na região maxilofacial, alem de apresentar maior predileção por mulheres, sua maior prevalência está entre a segunda e terceira década de vida, sendo diagnosticada pela combinação de critérios clínicos radiológicos e histopatológicos. A detecção precoce com enucleação completa da lesão, envolvendo o periósteo e membrana periodontal e o acompanhamento em longo prazo são importantes devido a taxa de recorrência ser ligeiramente maior na maxila. REFERÊNCIAS 1. Mishra MB, Bhishen KA, Mishra R, Mishra S.(2011) Peripheral ossifying fibroma. J Oral and MaxillofacPathol 15: Yadav R, Gulati A.(2009) Peripheral ossifying fibroma: A case report. J Oral Science 51: Farquhar T, MacLellan J, Dyment H, Anderson RD. (2008) Peripheral Ossifying Fibroma: A case report. Journal of Canadian Dental Association 74(9): Gondivkar SM, Gadbail AR, Chole R, Parikh RV, Balsaraf S. (2011) Ossifying fibroma of the jaws: Report of two cases and literature review. Oral Oncology 47: Waldrom CA. (1993) Fibro-osseus lesions of the jaws. J Oral Maxillofac Surg. 51: Speight PM, Carlos R. (2006) Maxillofacial fibro-osseous lesions. Current Diagnostic Pathology. 12: Bertollini F, Caradonna L, Bianchi B, Sesenna E. 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